생존함수 신뢰구간 추정방법에 관한 비교연구 = A Comparative Study of Confidence Interval Estimation Methods for the Survival Function

다국어 초록 (Multilingual Abstract)

This study aims to systematically compare and evaluate the statistical properties and empirical performance of various confidence interval (CI) methods for the survival function based on the Kaplan–Meier estimator under a common simulation framework. In survival analysis, censoring reduces the amount of observable information and increases estimation uncertainty; thus, selecting a CI method that reliably attains the nominal level while appropriately reflecting data structure and hazard patterns is a key practical issue. However, existing studies often stop at proposing specific methods or making partial comparisons between limited methods, so there is relatively little evidence for comprehensively comparing various approaches based on consistent criteria.
To address this gap, we classify Kaplan–Meier CI methods into five theoretical families and compare a total of 28 CI methods under identical conditions. The variance-estimation and transformation-based family consists of eight CI methods formed by combining two variance estimators (Greenwood and Peto) with four transformations (plain, log, log–log, and logit). The binomial-proportion approximation family combines three effective sample size (ESS) definitions—Cutler–Ederer, Peto, and Dorey–Korn—with the Wilson CI and the Agresti–Coull CI. The likelihood-based family includes the Higher-Order Asymptotic Likelihood CI, the Empirical Likelihood CI, and the Thomas–Grunkemeier CI. The beta-distribution family includes the Constrained-Beta CI and the Beta Product Confidence Procedure (BPCP). In addition, the bootstrap family includes the Bootstrap Percentile CI, the Bias-Corrected and Accelerated Bootstrap (BCa) CI, the Bayesian Bootstrap CI, the Standard Normal Bootstrap CI, and the studentized Bootstrap (Bootstrap-t) CI.
The simulation study is designed under exponential and Weibull survival distributions by combining sample size, censoring rate, and target survival probabilities. For each condition, 1,000 Monte Carlo replications are conducted to compute the coverage probability (CP). The results show that no single CI method consistently achieves the best performance across all conditions. In particular, when the censoring rate is high or the target survival probability lies in extreme regions, differences in CP across methods become substantially larger. By contrast, under moderate survival probabilities or relatively low censoring rates, multiple method families simultaneously satisfy the performance criterion, indicating that relative performance varies markedly with the combination of conditions. These findings suggest that CI selection should be guided not merely by method preference but by analytical conditions, including the censoring level and the target estimation region.
In conclusion, by evaluating 28 Kaplan–Meier survival-function CI methods within a unified comparative framework, this study provides a systematic assessment of condition-specific performance patterns and vulnerable settings, offering practical guidance for selecting appropriate CI methods in applied research. A limitation is that we do not quantitatively compare computational efficiency or practical implementation burden for computationally intensive approaches, such as likelihood-based and bootstrap methods; this remains an important topic for future work. Further research in more general settings and with real-world data will help assess the generalizability of these findings and strengthen the evidence base for selecting confidence intervals for the survival function.

국문 초록 (Abstract)

본 연구는 Kaplan–Meier 추정량을 기반으로 한 생존함수 신뢰구간(Confidence Interval, CI) 산출 방법들의 통계적 특성과 실증적 성능을 동일한 시뮬레이션 환경에서 체계적으로 비교 및 평가하는 것을 목적으로 한다. 생존분석 자료는 censoring으로 인해 관측 가능한 정보가 감소하고 추정의 불확실성이 커지므로, 목표 신뢰수준(nominal level)을 안정적으로 확보하면서도 자료 구조와 위험률 패턴을 적절히 반영하는 신뢰구간의 선택이 실증 연구에서 중요한 과제로 제기된다. 그러나 기존 연구는 특정 방법의 제안 또는 제한된 방법 간 부분 비교에 머무르는 경우가 많아, 다양한 접근법을 일관된 기준으로 종합 비교한 근거는 상대적으로 부족하였다.
이에 본 연구는 Kaplan–Meier 신뢰구간을 이론적 기반에 따라 다섯 계열로 구분하고, 총 28개 신뢰구간 방법을 동일 조건에서 비교하였다. 분산추정 및 변환 기반 계열은 Greenwood 및 Peto 분산(2종)에 plain, log, log–log, logit 변환(4종)을 적용한 8개 신뢰구간 방법으로 구성하였다. 이항비율 근사 계열에서는 세 가지 유효표본크기(Effective Sample Size, ESS)인 Cutler–Ederer, Peto, Dorey–Korn를 Wilson CI 및 Agresti–Coull CI와 결합하여 구성하였다. 우도 기반 계열은 Higher-Order Asymptotic Likelihood CI, Empirical Likelihood CI, Thomas–Grunkemeier CI로 구성하였고, Beta 분포 계열은 Constrained-Beta CI와 Beta Product Confidence Procedure(BPCP)를 포함하였다. 또한 Bootstrap 계열로는 Bootstrap Percentile CI, Bias-Corrected and Accelerated Bootstrap (BCa) CI, Bayesian Bootstrap CI, Standard Normal Bootstrap CI, Studentized Bootstrap (Bootstrap-t) CI를 고려하였다.
통합 시뮬레이션은 생존분포의 형태(Exponential, Weibull), 생존확률, 중도절단율(censoring rate), 표본의 크기(sample size)의 조합으로 설계하였으며, 각 조건에서 1,000회 반복 실험을 수행하여 커버리지확률(Coverage Probability, CP)을 산출하였다. 분석 결과, 모든 조건에서 일관되게 최적 성능을 보이는 단일 CI 방법은 확인되지 않았고, 특히 censoring rate가 높거나 생존확률이 극단에 위치한 경우 방법 간 커버리지확률(CP)의 차이가 크게 확대되었다. 반면 생존확률이 중간 수준이거나 비교적 censoring rate가 낮은 조건에서는 여러 계열의 방법들이 동시에 기준 성능을 충족하는 등, 방법의 상대적 성능은 조건 조합에 따라 달라지는 양상을 보였다. 이러한 결과는 신뢰구간 방법의 선택이 단순한 기법 비교를 넘어, 자료의 censoring 수준과 목표 추정 구간을 포함한 분석 조건에 근거해 결정되어야 함을 시사한다.
결론적으로 본 연구는 Kaplan–Meier 생존함수 신뢰구간 방법 28개를 동일한 비교 프레임에서 평가하여, 조건별 수렴 특성과 취약 조건을 체계적으로 제시하고 실증 연구에서 상황에 적합한 신뢰구간 방법을 선택하기 위한 기준을 제공하였다. 다만 우도 기반 계열 및 Bootstrap 계열 방법처럼 계산 비용과 적용 난이도가 큰 방법들에 대해서는 계산 효율성 및 실무적 부담을 정량적으로 비교하지 못한 한계가 있으며, 이는 후속연구에서 보완될 필요가 있다. 향후에는 보다 확장된 모형과 실제 자료 분석을 통해 본 결과의 일반화 가능성을 점검함으로써, 생존함수 신뢰구간 선택에 대한 실증적 근거를 더욱 강화할 수 있을 것으로 기대된다.

목차 (Table of Contents)

• 국문초록 ⅰ
• Abstract ⅲ
• 목차 vi
• 표 목차 viii
• 그림 목차 ix
• 1장. 서론 1
• 1.1 연구의 배경 1
• 1.2 연구의 목적 3
• 1.3 선행연구 비교 6
• 2장. 유효표본크기(ESS) 13
• 2.1 생존함수 추정 13
• 2.2 유효표본크기의 이론적 배경 15
• 2.2.1 Cutler-Ederer's Effective Sample Size 15
• 2.2.2 Peto's Effective Sample Size 18
• 2.2.3 Dorey-Korn's Effective Sample Size 19
• 3장. 신뢰구간(Confidence Interval) 20
• 3.1 Greenwood Confidence Interval 21
• 3.2 Peto Confidence Interval 22
• 3.3 Wilson Confidence Interval 23
• 3.4 Agresti-Coull Confidence Interval 24
• 3.5 Higher-Order Asymptotic Likelihood Confidence Interval 25
• 3.6 Empirical Likelihood Confidence Interval 27
• 3.7 Thomas and Grunkemeier Confidence Interval 28
• 3.8 Constrained-Beta Confidence Interval 30
• 3.9 Beta Product Confidence Procedure 32
• 3.10 Bootstrap Percentile Confidence Interval 33
• 3.11 Bias-Corrected and Accelerated(BCa) Bootstrap Confidence Interval 35
• 3.12 Bayesian Bootstrap Confidence Interval 37
• 3.13 The Standard Normal Bootstrap Confidence Interval 39
• 3.14 Studentized Bootstrap(Bootstrap-t) Confidence Interval 40
• 4장. 시뮬레이션(Simulation) 42
• 4.1 시뮬레이션 설계 방법 42
• 4.2 네 가지 시나리오에서의 28개 CI 방법 시뮬레이션 비교 분석 45
• 4.3 시나리오별 언더커버리지 발생 패턴 63
• 5장. 결론 70
• 참고문헌 71
• 부록 77