A Case of Adult Onset Langerhans Cell His tiocytosis Presenting with Central Diabet es Insipidus = A Case of Adult Onset Langerhans Cell His tiocytosis Presenting with Central Diabet es Insipidus
저자
( Min Kyung Back ) ; ( Sang Hyun Ju ) ; ( Min Young Shin ) ; ( Ji Min Kim ) ; ( Yea Eun Kang ) ; ( Ju Hee Lee ) ; ( Kyong Hye Joung ) ; ( Bon Jeong Ku ) ; ( Hyun Jin Kim )
발행기관
학술지명
권호사항
발행연도
2015
작성언어
-KDC
500
자료형태
학술저널
수록면
182-182(1쪽)
제공처
Langerhans cell histiocytosis(LCH) is characterized by an abnormal proliferation and accumulation of pathological Langerhans cell in single or multiple organs. Central diabetes insipidus(CDI) is most common endocrine manifestation in about 25 percent of LCH. The incidence of LCH is very low and usually encountered children aged 1 to 3 years. In particular, adult onset LCH is even rarer and its incidence has been reported to be around 1 to 2 case per million people per year. We report a case of a 44-year-old woman diagnosed with multisystem LCH presenting with CDI. A 44-year-old woman was diagnosed with idiopathic CDI through water deprivation test and sellar MRI and was treated with desmopressin in other hospital.After treatment, polydipsia and polyuria were improved, but galactorrhea and irregular menstruation continued, so she visited our hospital. There is no abnormal symptom, sign and laboratory finding except prolactin and FSH level increased to 43.51 and 81 respectively. 2 months after first visit, she had lower back pain and then sacrum biopsy was performed in orthopedics which resulted benign. However, sustained galactorrhea made her to visit our hospital again and recheck the pituitary hormone. There was no abnormal findings on anterior pituitary stimulation test except the elevated basal level of prolactin. Sellar MRI revealed multiple metastasis in sellar, suprasella area, both side frontal lobes and pons. Additionally, PET-CT showed multiple metastasis in pituitary gland, T1-, T5-spine, sacrum, Rt. humerus head, and Rt. pelvic bone. We performed sellar mass biopsy for tissue diagnosis, which revealed aggregation of histiocytes with strong reactivity to anti-CD1a and anti-CD68 antibody on the immunohistochemistry. In the case of idiopathic CDI with pituitary stalk thickening, we should consider the possibility of LCH and perform follow-up MRI.
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